患者虽无腹痛、阴道流血等不适，结合胚胎移植数目及既往宫底部手术史等病史信息，考虑不能除外瘢痕子宫妊娠，2025年2月6日急诊入院行腹腔镜探查术及超声引导下清宫。腹腔镜探查见子宫增大如孕9周，双侧附件与子宫形成广泛粘连；左侧宫角略外凸，不明显，表面可见血管稍丰富，无蓝紫色结节；子宫后壁与肠管、网膜粘连无法显示。转超声监视下8号吸管清宫，吸出较多蜕膜，另见绒毛组织大小约1.5 cm×1.0 cm，清宫过程出血量少，无汹涌出血。超声监视见左侧宫角未见明显妊娠物残留，但反复使用探针及吸管探查，宫底部混合回声仍存在，无法进入其内部。由于患者仅移植1个囊胚，术中已清出宫腔内绒毛组织，与家属沟通暂拒绝切开子宫肌壁探查。

术后第1天复查血β-hCG水平为21 426 U/L，术后第3天15 939 U/L，术后第4天升高至16 992 U/L，当天再次复查超声示：宫底部混合回声占据整个肌层，界清，内见无回声区直径1.0 cm；病灶内见多发血窦符合子宫肌壁间妊娠（intramural pregnancy）。见 图4 。同时，磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）检查提示：子宫底后部见团块状混杂信号，大小约43 mm×32 mm×29 mm，内部为长T ₁等T ₂信号，周围为长T ₁长T ₂信号，宫腔受压变形且与团块状混杂信号区不相通。见 图5 。因hCG水平较高且既往有腺肌瘤剔除史，遂当天急诊行开腹探查术，术中分离子宫后壁与大网膜及结肠的致密粘连后，见靠近左侧宫角处向后壁膨大约4 cm×4 cm×3 cm。切开病灶处浆肌层，可见较多凝血块及新鲜绒毛组织涌出，绒毛组织大小约3 cm×2 cm，绒毛组织与子宫肌层易分离，无植入表现，充分清除绒毛后，肌层局部注射甲氨蝶呤80 mg，冲洗并关闭肌壁间腔隙，术毕。术后第1天血β-hCG水平为6 186 U/L，术后第3天1 106 U/L，术后病理检查结果符合早期绒毛组织。术后17 d血β-hCG降至阴性（<5 U/L），术后约6周月经复潮。

本例患者的诊治难点是肌壁间病灶是否为妊娠物？若为妊娠物，是妊娠物植入子宫瘢痕部位还是独立的孕囊？单囊胚移植后发生双胎之一子宫肌壁间妊娠极其罕见，最终本例经二次开腹手术才得以确诊，结合本例，其临床诊疗和超声检查的经验值得反思与借鉴。

本例患者在诊断上的第1个难点为明确肌壁间病灶是否为妊娠物。随着辅助生殖技术的发展，单胚胎移植几乎成为各类临床情境下的首选策略 ^［ 1 ］ 。在复苏移植周期中，荟萃分析提示移植单囊胚的双胎率在8%~10% ^［ 2 ］ ，其中53.1%为双绒毛膜双羊膜囊双胎 ^［ 3 ］ 。本例患者宫内与子宫肌壁间两部位同时妊娠，考虑双绒毛膜双羊膜囊双胎可能性大，但由于子宫肌层病灶处存在手术后瘢痕、子宫腺肌病等的干扰，对于绒毛膜性的超声评估存在困难。此外，因本例患者复苏移植时使用了大量雌激素进行子宫内膜准备，内源性卵泡发育被抑制，不会自然妊娠与胚胎移植妊娠同时发生，所以若为双胎妊娠必定来源于单囊胚分裂的同卵双胎。可见，人工周期复苏移植单囊胚后发生双胎妊娠为少见情况，若宫内妊娠合并异位妊娠则更为罕见，给确诊肌壁间病灶为妊娠物增加了困难。

因子宫腺肌瘤剔除后局部仍有子宫腺肌病病灶，腺肌病病灶的孕期改变与肌壁间的妊娠囊结构易混淆，且在单胚胎移植后宫腔内已孕有1个妊娠囊的情况下，考虑肌壁间病灶为妊娠物的可能性极小。所以本例多次超声检查甚至是首次手术术中，均未能明确肌壁间病灶为妊娠物的诊断。在非孕期异位内膜浸润至子宫肌层，可呈现对称或累及后壁为主的非对称性肌层病理性增厚，超声影像呈现特征性的肌层栅栏样回声、内膜向肌层中呈现放射状的凸起小结节或内膜边界不清晰 ^［ 4 ］ 。MRI检查则在T ₂加权成像上呈现子宫内膜-肌层结合带增厚超过12 mm的低信号 ^［ 5 ］ 。在非孕期由于周期性的激素波动，子宫肌层病灶内可见直径5 mm以下的无回声小囊 ^［ 6 ］ 或呈现广泛内出血的巧克力囊肿样改变的囊性腺肌病。进入孕期，子宫腺肌病的肌层间病灶同样因蜕膜化改变形成厚壁高回声囊性病灶，回声与早孕期滋养层相似，这与早孕期直径较小的妊娠囊的结构极易混淆 ^［ 7 ］ ，从而需要与子宫肌壁间妊娠这类罕见情况进行鉴别；此时，血β-hCG水平的动态变化可作为临床鉴别子宫腺肌病病灶蜕膜样变与肌壁间妊娠的重要手段 ^［ 8 ］ ，但在本例中宫内与肌壁间同时妊娠，使鉴别诊断的难度明显增大。但仍需警惕：若病灶为子宫腺肌病的孕期改变，是否有可能出现本例丰富的高速低阻血流信号？这种异常的超声多普勒表现提示肌层内病灶为妊娠物本身可能性大，即肌层内病灶可为肌壁间的妊娠囊或者是植入子宫瘢痕部位的滋养层。

充分清宫后hCG水平降而复升明确提示肌壁间病灶与妊娠相关，在后续诊疗中应鉴别病灶为妊娠物在子宫瘢痕部位的植入，还是独立的肌壁间妊娠 ^{［ 9 , 10 , 11 ］} 。本例患者存在既往宫底部腺肌瘤剔除史，超声检查显示肌层内病灶血流丰富，有多发血窦，彩色多普勒血流显像（CDFI）呈现高速低阻信号，且紧邻宫腔内的妊娠囊，需考虑子宫瘢痕部位妊娠的可能性。子宫瘢痕部位妊娠最常见于剖宫产术后子宫瘢痕部位，但也有继发于宫体部妇科手术的瘢痕部位妊娠，表现为妊娠囊滋养层或胎盘种植于或紧邻子宫切口瘢痕，瘢痕处肌层结构紊乱，可出现肌层的中断缺失 ^［ 12 ］ 。CDFI对于评估滋养层对子宫肌层的侵袭有重要意义，孕囊与肌层结合处可呈现丰富的低阻力血流信号 ^［ 13 ］ 。MRI诊断子宫瘢痕部位妊娠的准确性较超声更具优势，影像呈现出短T ₂信号，尤其在邻近子宫内膜的区域，这是妊娠物滋养层植入子宫肌层的特征性表现，随孕周增大进一步会发展为胎盘植入谱系疾病；如果病灶部位出现出血，也可以呈现长T ₁信号 ^［ 14 ］ 。本例患者初次手术中自宫腔内不可探及肌壁间病灶，二次开腹手术中从浆膜层切开子宫肌壁见完整的绒毛且易与肌壁分离但不与宫腔相通，提示两孕囊相互独立且未见植入表现。此外，多次超声检查见宫内及肌壁间两孕囊的囊壁厚度明显不同，未见孕囊内的沟通结构，影像学表现更像独立的孕囊，因此考虑子宫瘢痕部位妊娠植入可能性小。

子宫肌壁间妊娠仅占异位妊娠的1% ^［ 9 ］ ，常见的高危因素包括子宫手术史、子宫腺肌病及辅助生殖治疗，以上高危因素在本例患者均有体现。子宫创伤手术史及腺肌病病灶可导致子宫内膜-肌层结合带不完整，胚胎可沿异位内膜侵入子宫肌层的路径进入肌层，种植于蜕膜化的异位内膜甚至子宫平滑肌中 ^［ 10 ］ ，此外，辅助生殖技术的胚胎移植过程可能将胚胎通过移植管送入肌壁间的假道，也会增加子宫肌壁间妊娠发生的概率 ^［ 11 ］ 。经阴道超声检查作为首选检查方法，可观察到子宫肌壁间妊娠的特征性表现，包括：宫腔内无妊娠物而孕囊不与宫腔相同；孕囊壁厚，直接被肌层包裹，距离浆膜层较近，通常<3 mm；子宫非对称性增大；病灶周围高速低阻环形血流 ^［ 9 ］ 。本例由于单囊胚移植后宫内已有孕囊存在，干扰了医师对明确子宫肌壁间妊娠诊断的把握。而子宫肌壁间妊娠在MRI上通常表现为等T ₁长T ₂信号等特征性改变，是有效的鉴别诊断手段，但考虑到医疗成本和可及性，通常不作为一线筛查 ^［ 9 ］ 。本例患者在β-hCG降而复升后转行MRI检查，提示了长T ₂信号的肌壁间妊娠病灶，但不可否认，初次清宫去除宫内妊娠物后的β-hCG水平进一步升高也为最终明确子宫肌壁间妊娠的诊断提供了重要的临床依据。

综上，对于子宫瘢痕部位妊娠与双胎之一子宫肌壁间妊娠，在超声及MRI的表现上有类似之处：宫内存在一孕囊，肌壁间存在血流丰富的妊娠组织病灶。此外，本例也提示临床与超声科医师需要了解子宫腺肌病的孕期表现，尤其是囊性腺肌病的孕期改变。随着选择性单胚胎移植策略和囊胚培养技术的普及，辅助生殖治疗相关的双胎率已大幅降低，但临床医师仍需警惕单囊胚移植后发生双胎妊娠的可能性。正是由于子宫腺肌病孕期改变的混淆以及单囊胚移植的前提下发生双胎之一子宫肌壁间妊娠的极度罕见性，本例对于肌壁间妊娠一直无法确诊，甚至进行二次手术，这提示，临床医师面对综合、复杂的病情时，更需熟悉单一疾病症状的各类表现，识别罕少见病情的存在，才能做出对患者最有利的诊治。